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骶骨肿瘤手术治疗的临床病程及预后。案例系列

Gervith Reyes-Soto

墨西哥国立癌症研究所,功能神经科学单位;墨西哥城,墨西哥

电子邮件:bhuvaneswari.bibleraaj@uhsm.nhs.uk

josise Raúl Guerra-Mora

墨西哥国立癌症研究所,功能神经科学单位;墨西哥城,墨西哥

国家医学科学和营养研究所,萨尔瓦多·祖比兰,实验外科,墨西哥城,墨西哥

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墨西哥国立癌症研究所,功能神经科学单位;墨西哥城,墨西哥

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墨西哥国立癌症研究所,功能神经科学单位;墨西哥城,墨西哥

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中南高等专科医院。PEMEX,麻醉科。墨西哥城,墨西哥

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国家医学科学和营养研究所,萨尔瓦多·祖比兰,实验外科,墨西哥城,墨西哥

胡安·曼努埃尔·埃斯科瓦尔·瓦尔德拉马

国家医学科学和营养研究所,萨尔瓦多·祖比兰,实验外科,墨西哥城,墨西哥

Jorge Luis Bermudez-Gonzalez

墨西哥国立自治大学医学院,墨西哥城,墨西哥

DOI: 10.15761 / CRT.1000365

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摘要

背景:骶骨是肿瘤的罕见部位。尽管有现代脊柱外科技术,骶骨肿瘤仍然是外科医生面临的一个重要挑战。本研究旨在描述手术治疗的骶骨肿瘤患者的临床病程和预后。

材料和方法:对墨西哥国家癌症研究所2011年至2017年的骶骨肿瘤患者进行了回顾性分析。评估多个临床变量。

结果:研究共纳入13例患者。最常见的原发组织学类型是脊索瘤,其次是软骨肉瘤和巨细胞瘤。平均随访时间51.4个月,平均无进展生存期31.6个月,54%的患者发生手术相关并发症。在研究结束时,54%的患者仍然存活,平均总生存期为51.3个月。

结论:骶骨肿瘤是一种复杂的疾病,手术并发症发生率高,复发率高,神经系统和功能后遗症频繁。我们报告了13例手术治疗的患者,并发症发生率为54%。

关键字

骶骨肿瘤,骶骨切除术,脊柱肿瘤

缩写

ST-Sacral肿瘤;QT-Chemotherapy;RT-Radiotherapy;PFS-Progression-free生存;OS-Overall监测;FT-Following时间;se标准错误;ILR-Iliolumbar重建;OS-Overrall NA;WI-Wound感染; FT-Following time; SD-Standard deviation; CV-Coefficient of variation

介绍

骶骨肿瘤(ST)是一种罕见的肿瘤,发病率为1 - 7%的脊柱肿瘤[1];ST可能有良性或恶性的行为,由于其发病率和死亡率升高,治疗是复杂的。大多数情况下,由于其病程模糊和非特异性,诊断困难且较晚。恶性ST中以脊索瘤最为常见,其次为软骨肉瘤和巨细胞瘤[2]。转移源性ST主要来自乳腺、肺或前列腺肿瘤[3]。由于大多数骶骨肿瘤的恶性行为,众所周知,骶骨肿瘤的自然历史是疾病在短时间内进展,并累及髂骨、骨盆、腹腔脏器和股骨,所有这些都降低了总体生存率,并对该生存期的生活质量产生了重大影响。

为了减轻疼痛,改善神经功能,控制局部肿瘤,提高患者的生活质量,手术被广泛应用,包括微创手术,姑息手术或根治性手术。由于ST对化疗(QT)和放疗(RT)的反应较差,治疗ST的选择是全部或部分骶骨手术切除[4-6]。然而,尽管有现代脊柱外科技术,ST手术仍然是一个重要的挑战,与高发病率或严重的神经功能缺损有关,因此目前的挑战在于神经功能的保存。考虑到根治性切除在生存中的重要作用,重建应计划以达到稳定性[6],同时不要忘记生活质量必须是治疗最重要的目标之一[7]。手术治疗的一个重要方面是分期;有两种分期系统广泛用于脊柱原发性肿瘤,Enneking分期系统和Weinstein-Boriani-Biagini分类法。两者都有助于外科医生做出适当的手术决定。另一方面,在骶骨肿瘤的手术治疗中,有三个重要的考虑因素:神经功能的保留和最大化,腹侧和骨盆结构的保护,以及腰骨盆固定[1]。在不可切除或复发的肿瘤中,非手术策略已被应用于选择性ST的治疗,如RT、冷冻消融[8]或使用核医学[9],每种方法的结果都不同。迄今为止,宽切缘的手术切除提供了最好的长期预后,但它与长期功能损害和机械不稳定有关[10]。 Thus, it is important to identify other clinical or surgical characteristics in our patients to improve their outcomes. This study aimed to describe the clinical course and prognosis of surgically treated patients with sacral tumours.

材料与方法

2011-2017年,在墨西哥墨西哥城的国家癌症研究所进行了一项回顾性病例系列研究。诊断为原发性或转移性ST的成年患者包括在内,他们在没有先前治疗的情况下接受骶骨手术,不完全权宜之计被排除在外。在我们的患者中评估了以下变量:年龄、类型、肿瘤组织学、临床特征、手术技术、手术相关并发症、无进展生存期(PFS)、总监测期(OS)和随访时间(FT)。最后,揭露了两个具有代表性的案例。

外科手术方法

全骶骨切除术可通过前路或后路进行。前路手术是一种腹腔内入路,用于暴露前表面以结扎主要肿瘤血管,并进行前路部分骶骨切除术。在此之后,准备以腹壁下血管为基础的腹直肌肌皮瓣,并进行骶骨后切除术,将鞘囊内的所有骶神经根分开。在完整的骶骨整体切除肿瘤后,进行脊柱骨盆重建和肌皮瓣闭合。脊柱骨盆重建采用改良的Galveston技术或双髂螺钉固定联合后腰椎节段性固定。这些在髂骨内提供了一个长杠杆臂来抵消腰椎施加的力。在后路手术中,行椎板和骶尾骨剥离术,完成全部或部分骶骨切除术,最后行髂螺钉固定联合后腰椎节段性固定。我们组首选后路手术,因为后路手术切除完整,出血、血管损伤、肠穿孔等并发症少,术后恢复好于前路手术。

统计分析

描述性分析采用SE(标准误差)平均值或适当的百分比。

结果

研究共纳入13例患者,其中11例为原发肿瘤,2例为转移性肿瘤。男8例,女5例,平均年龄39.3岁。最常见的肿瘤是脊索瘤(46%),其次是软骨肉瘤、纤维孤立瘤、尤文氏肉瘤和巨细胞瘤。转移性肿瘤为纤维瘤样髓母细胞瘤和滤泡性甲状腺癌。53%的患者以轴向腰骶疼痛为首发症状,2例患者(15%)以新发便秘为首发症状,所有患者全部切除肿瘤,61.5%的患者行部分骶骨切除术,38.5%的患者行全骶骨切除术,15.3%的患者需要髂腰椎固定。平均出血2292 mL (500 ~ 6000 mL)。Enneking分期84.6%的病例为IIb期,61.5%的患者手术Karnofsky评分≥90%。术后6个月Karnofsky在53.8%的病例中达到90%或更高。术后ECOG评分与术前相同或低于术前(死亡患者除外)。所有手术均经后路手术。 Partial sacrectomy was performed in 61.5% of the population, and an iliolumbar fixation was conducted in 15.3%. The mean surgery time was 4.73 hours.

53.8%的患者出现手术并发症,2例患者(15.3%)在手术后第一周内死于出血,更准确地说是由于重症监护病房的低血容量性休克,另外3例患者出现低血容量性休克出血,无长期并发症。最常见的术后并发症是低血容量性休克,占30.7%。7.6%的患者出现脑脊液漏,15.38%的患者出现伤口或软组织感染(WI)(表1)。平均随访时间51.4个月,平均无进展生存期31.6个月。

表1。骶骨切除术病例。这些案例是按时间顺序排列的。ILR:髂腰重建;PFS:无进展生存期;OS:总体NA(不适用);WI:伤口感染


病人

诊断

类型

年龄

第一个症状

Enneking

手术

出血(毫升)

手术时间
(人力资源)

手术相关并发症

卡莫夫斯基手术(%)

术后Kamofsky (%)

状态

PFS

操作系统

英国《金融时报》

1

脊索瘤

59

轴性疼痛

IIB

局部骨切除术

1700

6

脑脊液漏,WI

90

70

活着

31

91

94

2

软骨肉瘤

男性

32

轴性疼痛

IIB

局部骨切除术

2000

6

术后臀血肿

80

90

活着

77

77

80

3.

脊索瘤

男性

59

轴痛+神经根痛

IIB

总骨切除术

1500

8

NA

80

80

死亡

14

29

33

4

孤立性纤维瘤

26

便秘

IIB

总骨切除术

2000

7

低血容量性休克III级

90

0

死亡

0

0

2

5

多成神经管细胞瘤

男性

18

神经根疼痛

IIB

局部骨切除术

1600

5

NA

80

70

死亡

36

42

47

6

尤因肉瘤

男性

31

轴痛+神经根痛

IIB

局部骨切除术

2000

4

WI

90

One hundred.

死亡

18

34

50

7

脊索瘤

男性

53

轴性疼痛

IIB

总骨切除术

6000

2.3

IV级低血容量性休克

90

90

活着

70

72

74

8

脊索瘤

31

便秘

IIB

总骨切除术

2300

5

低血容量休克,死亡

90

0

死亡

0

0

5

9

巨细胞瘤

21

神经根疼痛

IB

局部骨切除术

3000

4

低血容量性休克III级

90

One hundred.

活着

108

108

110

10

脊索瘤

男性

32

轴性疼痛

IIB

局部骨切除术

4000

4

NA

One hundred.

90

活着

8

17

20.

11

脊索瘤

男性

59

轴痛+神经根痛

IIB

局部骨切除术

1500

4

NA

90

One hundred.

死亡

13

63

69

12

滤泡性甲状腺癌

61

神经根疼痛

3

局部骨切除术

500

4.3

NA

70

90

活着

22

66

70

13

软骨肉瘤

男性

30.

神经根疼痛

IIB

总骨切除术

1700

2

术后肠穿孔

90

50

活着

12

12

14

的意思是

39.3

2292.3

5

86.9

71.54

31.5

43岁的3

47.83

SD

16.1

1386.5

1.67

7.51

34.84

34.7

34.06

33.85

简历

0.41

0.60

0.33

0.09

0.49

1.10

0.79

0.71

具有代表性的例子

  • 病例1(表1中病例7)2007年,男性,53岁,无相关病史,表现为严重腰骶部疼痛,未经放疗,行MRI检查。观察到累及骶骨下半部的肿瘤。行部分骶骨切除术,患者无神经功能缺损或并发症。70个月后,观察到复发并累及左骶髂关节(图1)。我们行全骶骨切除术和Galveston技术重建(图1)。患者术后出现低血容量性休克和肠皮瘘等并发症,经结肠造口术解决。术后2个月,明显出现S2-S4感觉减退和括约肌控制丧失。到目前为止,没有肿瘤复发的证据。

图1所示。代表案例1。A, B, C:骶骨不同序列的MRI显示骶骨下半部分和左侧骶髂关节有一个实体瘤,钆增强。D:术后盆腔正位摄影。骶骨和尾骨的缺失是显而易见的,用Galveston技术重建髂腰椎是值得赞赏的

  • 病例2(表1中病例5)患者为男性,年龄18岁,既往有第四脑室纤维增生性髓母细胞瘤病史,经次全手术切除(QT, RT 36 + 20gy)。脑部手术两年后,他开始出现感觉异常、右侧L5区域疼痛、鞍状感觉减退和便秘。行腰骶MRI检查,骶骨下段可见实体瘤,行RT 30 Gy至骶骨分割。一年后,疾病在骶骨处进展。行部分骶骨切除术(图2),无并发症,三年后进展明显。6个月后,患者因疾病的全身传播而死亡。

图2。代表性案例2。答:术前MRI显示骶骨和尾骨一实体瘤,钆增强。B:术后MRI未见肿瘤残留

讨论

部分或全部的骶骨切除术是治疗大多数骶骨肿瘤的选择。然而,它是一种并发症和死亡率高的手术,而且局部复发率高[1,2,11,12]。在我们的病例系列中,最常见的ST是脊索瘤,这与之前的研究报道的最常见的ST相关联[13-15]。另一方面,软骨肉瘤是骶骨最常见的恶性肿瘤之一。虽然软骨肉瘤是一种低至中度恶性肿瘤,但它具有侵袭性,局部肿瘤复发率高[16]。在我们的研究中,只有一名患者在全骶骨切除术后出现软骨肉瘤,PFS为79个月。尽管巨细胞瘤是最常见的良性骶骨肿瘤之一,并且在许多研究中高度复发,但仅在一例中发现巨细胞瘤。尤文氏肉瘤并不常见,但通常在较年轻的年龄(头二十年)被诊断出来。我们医院只为成年病人提供护理,最小的病人只有18岁。患者接受部分骶骨切除术治疗,18个月后复发。 On the other hand, we found one patient with PFS of 22 months and OS of 66 months derived from follicular thyroid metastasis carcinoma, which is rare by the few cases of this nature reported in the

有关骶骨病变的文献[18]。锅,et al。有报道称,年龄> 60岁、远处转移和非手术治疗等因素是降低生存率的独立危险因素[19]。> 50%的患者局部复发[20,21],在去分化脊索瘤中,肿瘤直径>10 cm、边缘切除和骶髂关节浸润等特征可能与局部复发和死亡风险增加有关。在这项研究中,我们的患者年龄小于60岁,主要是男性,术前Karnofsky良好,没有发现转移,所有患者都接受了手术治疗。

局部复发的患者PFS在14 - 70个月之间,这在这类肿瘤中很常见[22]。骶骨切除术的一个重要手术目标是尽可能保留骶神经,同时不影响清晰的手术切缘,此外,已知足够宽的切缘可以提高生存率[10,23,24]。同时,从患者的角度来看,维持括约肌功能也能获得满意的结果,有报道称S3神经根对维持肠、膀胱和性功能的神经生理至关重要,术中至少保留一根S2神经根可能对患者有益[25,26]。术前膀胱、肠、运动功能状况、骶骨肿瘤受累程度以及相应的骶骨切除程度可预测术后远期功能[27]。与低位切除的患者相比,高位切除的患者有更多的疼痛和身体功能丧失[26]。其中两名患者死于低血容量性休克。这是手术的最大风险,因为该区域血管密度高,由髂动静脉、骶前静脉丛和动脉组成。单纯后路入路的一个局限性是不能充分显示这些血管,导致可能无法识别的损伤,这个问题的综合是失去正常的解剖结构和肿瘤的新生血管。在文献中,建议事先对肿瘤进行动脉栓塞以防止出血,因为这是一项昂贵的手术,许多患者拒绝进行。死亡率和出血的主要预测因素是肿瘤的大小和侵袭,切除的类型,以及以前是否用动脉栓塞治疗过。 On the other hand, there are few publications studying mortality and bleeding, the publications that report these adverse events had similar incidence rates (3.7-17.6%) [28-30]. As for the complexity and morbidity of this surgery, it is of most value to a highly trained multidisciplinary team to achieve the best outcome for these patients.

在我们的病例系列中,上述病例1在全骶骨切除术后表现为感觉、下肢力量和括约肌的改变。2例患者接受了髂腰椎重建,因为他们接受了2型切除,脊柱很可能不稳定;根据文献,I型切除患者不需要重建[31]。我们的病人都没有再手术重建。在大多数病例中,在我们的研究中,第一个st相关症状是轴向腰骶痛,这是非特异性的,诊断较晚。术后患者出血频繁,虽然低于文献报道的其他平均出血量[27],但仍造成2例患者死亡。WI是一个常见的术后问题,但它并不影响医院的出院。根据肿瘤类型的不同,每种病例的PFS和OS与先前文献中描述的相似[20]。

结论

ST对外科医生来说是一种具有挑战性的疾病,大多数时候它们是复发性的,并且患者的病程伴有神经或机械后遗症。症状和临床病程模糊,早期诊断困难。PFS和OS取决于肿瘤的生物学特性,在力学效果良好的少数情况下需要髂腰椎重建。需要更多的经验来改善ST患者的预后。

参考文献

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编辑信息

主编

文章类型

研究文章

出版的历史

收稿日期:2022年1月30日
接受日期:2022年2月10日
出版日期:2022年2月14日

版权

©2022 Reyes-Soto G.这是一篇根据知识共享署名许可协议发布的开放获取文章,该协议允许在任何媒体上不受限制地使用、分发和复制,前提是要注明原作者和来源。

引用

Reyes-Soto G, Guerra-Mora JR, Hernández-Reséndiz R, Cacho-Díaz B, Herrera-Gómez Á等。(2022)骶骨肿瘤手术治疗的临床过程与预后。一个案例系列。临床试验8:doi: 10.15761/CRT.1000365

相应的作者

Gervith Reyes-Soto

墨西哥国家癌症研究所,功能神经科学部门。神经外科肿瘤学项目。Av. San Fernando 22, Belisario Domínguez Sección XVI, Tlalpan, 14080,墨西哥墨西哥城。

电子邮件:bhuvaneswari.bibleraaj@uhsm.nhs.uk

表1。骶骨切除术病例。这些案例是按时间顺序排列的。ILR:髂腰重建;PFS:无进展生存期;OS:总体NA(不适用);WI:伤口感染


病人

诊断

类型

年龄

第一个症状

Enneking

手术

出血(毫升)

手术时间
(人力资源)

手术相关并发症

卡莫夫斯基手术(%)

术后Kamofsky (%)

状态

PFS

操作系统

英国《金融时报》

1

脊索瘤

59

轴性疼痛

IIB

局部骨切除术

1700

6

脑脊液漏,WI

90

70

活着

31

91

94

2

软骨肉瘤

男性

32

轴性疼痛

IIB

局部骨切除术

2000

6

术后臀血肿

80

90

活着

77

77

80

3.

脊索瘤

男性

59

轴痛+神经根痛

IIB

总骨切除术

1500

8

NA

80

80

死亡

14

29

33

4

孤立性纤维瘤

26

便秘

IIB

总骨切除术

2000

7

低血容量性休克III级

90

0

死亡

0

0

2

5

多成神经管细胞瘤

男性

18

神经根疼痛

IIB

局部骨切除术

1600

5

NA

80

70

死亡

36

42

47

6

尤因肉瘤

男性

31

轴痛+神经根痛

IIB

局部骨切除术

2000

4

WI

90

One hundred.

死亡

18

34

50

7

脊索瘤

男性

53

轴性疼痛

IIB

总骨切除术

6000

2.3

IV级低血容量性休克

90

90

活着

70

72

74

8

脊索瘤

31

便秘

IIB

总骨切除术

2300

5

低血容量休克,死亡

90

0

死亡

0

0

5

9

巨细胞瘤

21

神经根疼痛

IB

局部骨切除术

3000

4

低血容量性休克III级

90

One hundred.

活着

108

108

110

10

脊索瘤

男性

32

轴性疼痛

IIB

局部骨切除术

4000

4

NA

One hundred.

90

活着

8

17

20.

11

脊索瘤

男性

59

轴痛+神经根痛

IIB

局部骨切除术

1500

4

NA

90

One hundred.

死亡

13

63

69

12

滤泡性甲状腺癌

61

神经根疼痛

3

局部骨切除术

500

4.3

NA

70

90

活着

22

66

70

13

软骨肉瘤

男性

30.

神经根疼痛

IIB

总骨切除术

1700

2

术后肠穿孔

90

50

活着

12

12

14

的意思是

39.3

2292.3

5

86.9

71.54

31.5

43岁的3

47.83

SD

16.1

1386.5

1.67

7.51

34.84

34.7

34.06

33.85

简历

0.41

0.60

0.33

0.09

0.49

1.10

0.79

0.71

图1所示。代表案例1。A, B, C:骶骨不同序列的MRI显示骶骨下半部分和左侧骶髂关节有一个实体瘤,钆增强。D:术后盆腔正位摄影。骶骨和尾骨的缺失是显而易见的,用Galveston技术重建髂腰椎是值得赞赏的

图2。代表性案例2。答:术前MRI显示骶骨和尾骨一实体瘤,钆增强。B:术后MRI未见肿瘤残留